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Introducción
El dolor es un síntoma frecuente en niños y adolescentes, en su forma recurrente y crónica afecta a un 15% a un 25% de los jóvenes.1,2 Un estudio reciente basado en la población informó que la prevalencia del dolor era de 54% en una muestra de gran tamaño de niños entre 0 y 18 años, la cuarta parte de ellos refirió dolor crónico de más de 3 meses de duración.1 En los estudios epidemiológicos, las localizaciones del dolor notificadas con más frecuencia por la población pediátrica son la cabeza, el abdomen y los miembros.1,2
Las consecuencias funcionales del dolor en los niños y los adolescentes pueden ser considerables. En especial, el síntoma crónico puede tener gran repercusión sobre la vida diaria de los individuos. Específicamente, aunque muchos niños con enfermedades dolorosas logran sobrellevar la situación de manera satisfactoria, otros que presentan dolor crónico muestran limitaciones físicas, dificultades psicosociales, problemas escolares, perturbación de las relaciones familiares y con sus compañeros, ansiedad y depresión.3,4
La discapacidad secundaria al dolor crónico es un aspecto diferente del dolor en sí mismo e igualmente importante para tener en cuenta en la evaluación y el manejo de los pacientes pediátricos con ese síntoma.3,5 La discapacidad hace referencia a aquellas áreas de la vida de cada individuo que resultan limitadas a causa del dolor (es decir, las cosas que una persona no puede realizar como consecuencia del dolor). En los niños, tal discapacidad puede observarse en diversos contextos, como el hogar, la escuela y las actividades recreativas.3
Hasta hace poco se disponía de un solo instrumento de medición para evaluar la discapacidad funcional en los pequeños con dolor crónico: el Functional Disability Inventory (FDI, Cuestionario de Discapacidad Funcional),5 que describe la extensión de las restricciones para realizar 15 actividades de la vida diaria, como caminar hasta el baño, permanecer en la escuela todo el día, leer y realizar las tareas escolares. El FDI se utiliza para examinar la discapacidad funcional en estudios sobre niños con dolor abdominal recurrente,5 cefalea y artritis.6 A pesar de utilizarse con frecuencia, el FDI tiene una cantidad de limitaciones, que hemos señalado previamente. Por ejemplo, el contenido del cuestionario se adaptó a partir de una medida para adultos y se dispuso de escasas evaluaciones psicométricas. Más aun, la validez directa de algunos ítem es cuestionable. El FDI tampoco resulta útil para los estudios que requieren evaluaciones diarias repetidas del desempeño.7
Con el propósito de solucionar las limitaciones percibidas en las mediciones disponibles, creamos y validamos un nuevo instrumento para evaluar los impedimentos funcionales en los niños con dolor crónico y recurrente: la Child Activity Limitations Interview (CALI, Entrevista de Limitaciones en la Actividad Infantil).7 Uno de los objetivos principales al desarrollar la CALI fue obtener una medida apropiada y sensible para la población pediátrica con dolor, que tuviera suficiente flexibilidad para emplearse como medición retrospectiva en algún punto temporal así como evaluación prospectiva diaria.
La CALI se creó para examinar las dificultades percibidas por los niños en edad escolar para completar las actividades diarias habituales debido al dolor. Las versiones inicial y subsiguiente de este instrumento están disponibles para pequeños de 8 años o mayores. Luego de leer a cada encuestado una lista de ítem seleccionados sobre 21 actividades, los niños eligen aquellas 8 que les resultan más difíciles o complicadas para realizar a causa del dolor. Los pequeños y sus padres califican cada actividad en dos dimensiones: importancia y dificultad. La puntuación principal de la CALI es resultado de las calificaciones de la dificultad en una escala de 5 puntos, que varía desde (0) “sin dificultad” hasta (4) “extremadamente difícil”. Dichas calificaciones se suman y se obtiene la puntuación total, que varía de 0 a 32; las puntuaciones más altas indican mayor grado de dificultad.
Examinamos las propiedades psicométricas de la CALI, de manera preliminar, en una muestra de 189 niños con diagnóstico de cefalea recurrente, artritis juvenil idiopática o anemia falciforme.7 Se halló que la CALI mostró excelente coherencia interna (alfa = 0.88 en la versión para los niños; alfa = 0.95 en su versión para los padres). La confiabilidad entre la prueba inicial y otra al mes (r = 0.33 para el informe infantil) y aquella cruzada entre los participantes (r = 0.43) fueron moderadas. Se demostró validez conceptual al hallarse correlación significativa entre las calificaciones de la dificultad informada por los niños y las puntuaciones de la intensidad del dolor (r = 0.51, p < 0.001). La validez comparada de la CALI se demostró en base a la correlación significativa entre las calificaciones de la dificultad y las puntuaciones en la FDI (r = 0.48, p < 0.001). De acuerdo con diarios personales realizados de modo prospectivo, se halló que la CALI era sensible a los cambios en el síntoma de dolor de los niños, tal como lo demostró la notable diferencia en las puntuaciones promedio del cuestionario entre los días en que los niños informaban dolor (M = 8.2) y aquellos libres de ese síntoma (M = 1.7, p < 0.001). Las puntuaciones promedio de la dificultad según la CALI aumentaron con el incremento de la gravedad del dolor (p < 0.001).
Los propósitos de este trabajo original son: describir la utilización de la CALI desde su publicación; presentar nuevos datos preliminares acerca de una versión en forma de cuestionario escrito, y sobre la relación entre la vigilancia objetiva de la actividad y las puntuaciones de la CALI, y discutir las perspectivas en la medición de las limitaciones funcionales debidas al dolor crónico en niños y adolescentes.
Descripción de estudios recientes que emplearon la CALI
Desde su publicación en 2004, la CALI ha sido resumida en OLGA (On line Guide to Quality of Life Assessment), incluida en estudios del Center on Outcomes Research in Rehabilitation (UWCORR) de la Universidad de Washington y utilizada por investigadores individuales. Se realizaron numerosos esfuerzos para modificar la CALI de la entrevista original a un instrumento escrito, de notificación personal. A continuación se resumen dos trabajos que emplearon una versión escrita, de notificación personal, de la CALI.
Hainsworth y col., en el Wisconsin Medical College, utilizaron una versión del cuestionario, a la que denominaron CALQ, para evaluar las limitaciones en la actividad de niños y adolescentes con enfermedades complejas acompañadas de dolor crónico, atendidos en un consultorio multidisciplinario de tratamiento del dolor. El Dr. Hainsworth presentó un resumen de este trabajo en forma de póster, en la National Conference on Child Health Psychology, en Gainesville, en 2006. Los investigadores administraron la CALI, la CALQ y el FDI a 60 niños de 8 a 18 años que padecían dolor crónico y evaluaron las propiedades psicométricas de la CALQ. Los autores notificaron coherencia interna sólida (r = 0.91) tanto para el informe de los pequeños como para el de los padres, en la CALQ. La confiabilidad cruzada de los participantes, ya sea de los padres o de los niños (r = 0.65), fue más sólida con la CALQ que con la CALI. La validez teórica encontró sustento en la correlación significativa entre las tres mediciones empleadas.
La CALI fue usada también como instrumento de notificación personal en una tesis no publicada, acerca del dolor y la discapacidad en niños con distrofia muscular de Duchenne o de Becker, presentada por la Dra. Zebracki, en Case Western Reserve University, en Cleveland. Los participantes fueron 53 jóvenes de 8 a 18 años (M = 14.06, DE = 3.12) y sus padres. Durante el transcurso de visitas de rutina al consultorio de neurología pediátrica, especializado en enfermedades musculares, los participantes completaron medidas validadas sobre el dolor, la CALI y mediciones sobre el desempeño conductual y emocional. De acuerdo con la CALI, las actividades que causaban malestar o dolor con más frecuencia en esta población incluyeron vestirse, sentarse, subir escaleras, girar en la cama, dormir, completar las tareas escolares y movilizarse en autobús o en auto. Los niños y los padres discreparon en el grado de dificultad causado por tales actividades, ya que los segundos informaron impedimento más significativo (M = 3.79, DE = 6.46) que los primeros (M = 0.87, DE = 2.06), con t (51) = -3.49, p = 0.001 y d = 0.68. El nivel de importancia de dichas actividades fue descrito como moderado (2.54-2.79 sobre 4.0) tanto por los niños como por sus padres. La coherencia interna de los informes de los padres fue elevada (0.90) y la de los niños, intermedia (0.69). Se halló correlación significativa entre la intensidad del dolor, el desempeño emocional y conductual y las puntuaciones de la CALI.
Nuevos datos preliminares sobre la CALI obtenidos por Palermo y col.
A continuación se describen dos estudios de validación: uno acerca del uso de la CALI como instrumento de evaluación escrito, de notificación personal, y otro sobre la validación de la CALI con una medida objetiva de la actividad física.
Ambos trabajos fueron aprobados por nuestro comité de revisión institucional sobre sujetos humanos y todos los procedimientos respetaron los estándares éticos de la investigación con seres humanos, acorde la Declaración de Helsinki.
Estudio 1: Propiedades psicométricas preliminares de una versión escrita de la CALI, de notificación personal
Tal como lo señalaron otros investigadores, existe la necesidad de contar con una versión escrita de la CALI, de notificación personal, para situaciones en las cuales no es posible realizar una entrevista, como cuando las entrevistas deben completarse y enviarse por correo. Describimos el uso de una versión escrita, autoadministrada, de la CALI en dos muestras de poblaciones pediátricas con dolor: en niños asistidos en un consultorio multidisciplinario de tratamiento del dolor y en adolescentes con cefalea crónica.
Muestra y métodos: La muestra incluyó 97 niños (68% de sexo femenino), con edades entre 10 y 18 años. Aproximadamente el 45% (n = 44) eran examinados y recibían tratamiento en un consultorio de neurología pediátrica debido a cefalea crónica, y el 55% (n = 53) eran evaluados en un consultorio pediátrico de tratamiento multidisciplinario del dolor. Los participantes completaron, retrospectivamente, cuestionarios de sondeo que incluían una versión escrita, de notificación personal de la CALI (CALI-W) y otros sobre la intensidad del dolor y la depresión. Los niños entregaron las respuestas a los investigadores a través de envío postal.
La CALI-W fue diseñada como un cuestionario escrito, mediante el cual los participantes califican la dificultad encontrada, en 21 ítem en total, de acuerdo con una escala de Likert de 5 puntos. Tales ítem son los mismos incluidos en la versión original del instrumento, en forma de entrevista. La puntuación total oscila de 0 a 84, y los valores más altos indican mayor limitación de la actividad o discapacidad. Además, se solicitó a los niños que indicaran las 8 actividades que les resultaban más difíciles o problemáticas para realizar debido al dolor crónico. La CALI-W no incluyó la calificación de la importancia de las dificultades.
Los niños también completaron la subescala para la depresión mayor de la Revised Child Anxiety and Depression Scale (RCADS).8 Se calificó la intensidad habitual del dolor mediante una escala numérica de 11 puntos (intervalo de 0 a 10).
Resultados: Las propiedades psicométricas preliminares de la CALI-W fueron calculadas mediante el programa informático SPSS versión 14.0. Se obtuvo el coeficiente alfa para medir la coherencia interna, la correlación de Pearson para examinar la validez conceptual, y los coeficientes de correlación intraclase para evaluar la confiabilidad cruzada entre los participantes.
La coherencia interna fue sólida para ambas versiones, de los niños (alfa = 0.89) y de los padres (alfa = 0.89). La validez conceptual fue ratificada al hallarse relación positiva significativa entre la intensidad habitual del dolor y las puntuaciones de la CALI-W según los pequeños (r = 0.31) y los padres (r = 0.24). A mayor edad de los niños, las puntuaciones de los padres en la escala mencionada eran más altas, lo que indicó mayor discapacidad (r = 0.23); sin embargo, no hubo ninguna relación con la calificación notificada por los niños. Se halló escasa correlación entre los síntomas de depresión y las puntuaciones infantiles en la CALI-W (r = 0.20). La confiabilidad cruzada de los participantes fue elevada (0.60) entre los informes de los padres o de los niños según la CALI-W.
Discusión: Las propiedades psicométricas de la CALI-W parecen ser similares a las de la versión original, en forma de entrevista. Es probable que la confiabilidad entre los participantes sea mayor que la notificada para la CALI7 debido al aumento del número de ítem. La principal desventaja de la CALI-W, según nuestra experiencia, es que se omitió una cantidad significativa de respuestas de los pequeños en comparación con la versión original de la CALI, como entrevista. En especial, se destaca el efecto de las variaciones estacionales sobre las actividades en la versión escrita. Por ejemplo, cuando los niños no concurrían a la escuela durante el verano, ellos y sus padres con frecuencia escribían “no aplicable” en las actividades relacionadas con la escolaridad, en lugar de proporcionar una calificación de la dificultad. El perfeccionamiento adicional de la versión escrita deberá considerar el tema de la variación estacional y otros factores que pueden influir sobre el número de respuestas omitidas.
Estudio 2: Validación preliminar de la CALI con una medida objetiva del nivel de actividad diurna
El segundo trabajo consistió en la validación de la CALI con una medición objetiva de la actividad. Debido a las limitaciones y a los sesgos potenciales inherentes a la notificación personal, especialmente en pacientes con niveles elevados de angustia, consideramos que la comparación de la CALI con una medida objetiva de la actividad física reforzaría la comprensión de la validez conceptual de la encuesta. Con este propósito realizamos un estudio para evaluar la asociación entre la percepción subjetiva de la discapacidad, mediante la CALI, y la vigilancia ambulatoria de la actividad con la actigrafía. Para realizar la actigrafía, el participante debe usar un sensor de movimiento, que monitorea continuamente el grado de actividad durante períodos de 24 horas. Este método se utiliza para medir tanto los niveles de actividad diurna9 como los patrones de sueño nocturno.10
Muestra y métodos: La muestra incluyó 20 pacientes adolescentes con dolor crónico complejo, concurrentes a un consultorio multidisciplinario de tratamiento del dolor, y otro grupo de comparación de 19 adolescentes sanos. Los participantes tenían entre 12 y 18 años (M = 14.95), y el 71.2% de era de sexo femenino. Los adolescentes con dolor crónico habían presentado ese síntoma durante al menos 6 meses en promedio, e informaron sufrir dolor de intensidad moderada por lo menos 3 veces por semana. Los participantes completaron la CALI-W, mediciones del dolor y de los síntomas depresivos, y se monitoreó su actividad durante 7 días.
Para el control ambulatorio de la actividad se empleó el Actiwatch 64 (AW64), un actígrafo sensor de movimiento, fabricado por MiniMitter Company Inc. (Bend, EE.UU.). Esta unidad pequeña y liviana se colocó en la muñeca del lado no dominante y proporcionó la monitorización continua de la actividad de cada sujeto durante 7 días consecutivos. El movimiento es detectado por un interruptor de mercurio “omnidireccional” que permanece abierto cuando no hay movimiento y cierra el circuito al detectarlo. Cada vez que el interruptor cierra el circuito, se produce un registro contabilizado individualmente. El recuento de los movimientos se obtuvo y se grabó en períodos de 1 minuto. Para asignar una puntuación a los datos sobre la actividad se usó un algoritmo basado en un programa informático (Actiware-Sleep, versión 3.1), que toma en consideración la amplitud y la frecuencia de los movimientos detectados durante lapsos de 1 minuto, y el cual fue desarrollado y previamente validado por Webster y col.11 En base a los objetivos de este estudio, analizamos el conteo promedio de la actividad diaria.
Resultados: Se realizaron pruebas t para muestras independientes con el fin de comparar las puntuaciones promedio entre los grupos. Se hallaron diferencias significativas en la cuantificación de la actividad promedio entre los adolescentes con dolor crónico (M = 259.2) y aquellos sanos (M = 308.7), con t (37) = -2.09 y p < 0.04. De modo similar, hubo diferencias significativas en la puntuación de la CALI-W entre los participantes con dolor (M = 27.4) o sin ese síntoma (M = 2.5), con t (38) = 6.37 y p < 0.0001. El conteo promedio de la actividad diaria se correlacionó inversamente de manera significativa con la puntuación de la CALI-W según los niños (r = -0.42, p < 0.008) y los padres (r = -0.43, p < 0.006), de modo tal que al aumentar el recuento de la actividad, la calificación de la dificultad en la CALI-W disminuyó. La cantidad de actividad también se correlacionó con variables relativas al dolor. En especial, el conteo de actividad fue mayor cuando se informó menor frecuencia de dolor (r = -0.44, p < 0.005), menor intensidad del mismo (r = -0.39, p < 0.01) y menos limitaciones percibidas a causa de ese síntoma (r = -0.51, p < 0.001). Por último, el conteo de la actividad se correlacionó con los síntomas de depresión (r = -0.42, p < 0.008), de tal modo que las puntuaciones más altas para los síntomas depresivos se asociaron con disminución del recuento de la actividad.
Discusión: Una medida objetiva de la actividad, la actigrafía, se correlacionó con la puntuación de la CALI-W, hecho que proporcionó datos adicionales sobre la validez conceptual de la CALI. De acuerdo con nuestro conocimiento, no se realizó ningún estudio previo que empleara la actigrafía para evaluar la discapacidad funcional en niños con dolor crónico. De hecho, se emplearon pocas mediciones objetivas de la actividad con el propósito de calcular los impedimentos funcionales. Una excepción destacable es la Juvenile Arthritis Functional Assessment Scale (JAFAS),12 un instrumento de observación conductual creado específicamente para evaluar la discapacidad funcional en niños con artritis reumatoidea juvenil. Esta escala requiere la observación del pequeño mientras realiza 10 tareas simples de la vida diaria que involucran el uso de todas las articulaciones y los grupos musculares. Se necesita que investigaciones futuras examinen la aplicabilidad y la validez de otras mediciones objetivas de la discapacidad funcional en niños con dolor crónico y que establezcan su relación con instrumentos autoadministrados como la CALI.
Discusión y perspectivas
La creación y la validación de medidas sobre la limitación funcional secundaria al dolor en la población pediátrica es importante. La mejoría del desempeño diario es uno de los objetivos fundamentales del tratamiento del dolor crónico y recurrente en los niños. La disponibilidad de instrumentos de medición adecuadamente validados contribuirá a la evaluación de la eficacia de los tratamientos conductuales y farmacológicos. El grupo Initiative on Methods, Measurement, and Pain Assessment in Clinical Trials (IMMPACT) recomendó recientemente las seis áreas fundamentales que los ensayos clínicos acerca del dolor crónico en los adultos deberían considerar13 y las medidas específicas para evaluar dichas áreas.14 El funcionamiento físico fue señalado como un resultado importante, que debe ser considerado en todos los estudios sobre el dolor crónico. El grupo Pediatric Initiative on Methods, Measurement, and Pain Assessment in Clinical Trials (PedIMMPACT) realizó recomendaciones similares para los ensayos acerca del dolor en los niños (P. J. McGrath, comunicación personal, 24 de julio de 2006). Instrumentos como la CALI pueden permitir a los investigadores medir la esfera del desempeño físico en los trabajos sobre el dolor en niños y adolescentes.
Existen varias indicaciones para la investigación futura acerca de la CALI. Se requiere mayor perfeccionamiento para validar su versión escrita, en forma de cuestionario. En concordancia con los hallazgos de Hainsworth y col., también demostramos que la CALI-W posee coherencia interna, confiabilidad entre los participantes y sólida validez teórica. Sin embargo, una de las desventajas principales de la CALI-W, en comparación con el formato original de entrevista, fue la mayor proporción de respuestas omitidas por los sujetos. En futuros estudios será necesario probar instrucciones y formatos alternativos del cuestionario para incrementar la cantidad de respuestas válidas.
Además, creemos que nuestros datos preliminares apoyan la necesidad de mayor investigación sobre la relación entre la percepción subjetiva de las restricciones de la actividad y las mediciones objetivas del desempeño físico. En nuestro estudio piloto, el conteo de la actividad y las puntuaciones en la CALI permitieron diferenciar a los adolescentes con dolor crónico de aquellos sanos. Los hallazgos demostraron una relación significativa entre los resultados de la CALI y el recuento de la actividad diaria, hecho que sugirió cierta concordancia en el nivel de discapacidad funcional establecido con metodología subjetiva u objetiva. Será importante continuar esta línea de investigación en muestras de mayor tamaño para confirmar las relaciones halladas en nuestro estudio piloto. Las investigaciones futuras pueden revelar nuevas indicaciones para el uso de la actigrafía como medida de la discapacidad funcional en niños con enfermedades dolorosas. Esta tecnología se emplea en adultos con fibromialgia y depresión para evaluar los patrones de actividad diurna y durante el sueño.15 Ese estudio halló que los pacientes con fibromialgia y depresión comórbidas mostraban actividad diurna significativamente reducida, en comparación con los individuos con fibromialgia pero sin depresión. Tales hallazgos destacan el notable papel de la sintomatología depresiva cuando se evalúan los niveles de actividad o discapacidad en los enfermos con dolor crónico.
Otra utilidad adicional de la CALI, propuesta por numerosos grupos de investigación en los EE.UU., es la adaptación del instrumento para evaluar el desempeño de los pacientes pediátricos internados que presentan dolor (W. J. Zempsky, comunicación personal, 12 de julio de 2006). Por lo tanto, se requerirán la elaboración y pruebas piloto de ítem adicionales cuyo contenido sea pertinente al contexto hospitalario. Existe un vacío destacable en la literatura acerca de esta área, ya que no se dispone actualmente de ningún instrumento de medición de la recuperación física para los niños y los adolescentes que sufren dolor agudo en el ámbito hospitalario. Esta constituirá una cuestión importante a ser considerada como objetivo por la investigación venidera.
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